Цхай В.Б., Щегрова Н.А., Чубко М.А. Артериовенозная мальформация, осложняющая беременность в рубце на матке после рубца кесарева сечения: редкий случай артериовенозной мальформации у пациентки с неразвивающейся беременностью. Зарождение жизни. 2024; 2: ##–#. DOI 10.46393/27826384_2024_2_
Резюме
Артериовенозная мальформация матки (АВМ) – это аномальное соединение между артериями и венами, которое может явиться опасным для жизни источником кровотечения. Обычно у пациенток с АВМ наблюдается вагинальное кровотечение после аборта (медикаментозного/хирургического) или кесарева сечения. Выбор метода лечения АВМ зависит от симптомов, возраста, желания сохранить фертильность, локализации и размера поражения. Мы сообщаем о случае АВМ у пациентки с неразвивающейся беременностью в рубце после кесарева сечения, проявившейся после медикаментозного прерывания неразвивающейся беременности с последующей вакуум-аспирацией.
Артериовенозная мальформация (АВМ) – это врожденное или приобретенное патологическое состояние, при котором наблюдаются аномальные сосудистые шунты между кровеносными сосудами миометрия и необычно высокая скорость кровотока [1, 2]. Приобретенная АВМ обычно является последствием хирургических вмешательств на матке, таких как дилатация и кюретаж, а также операция кесарева сечения. Хотя патогенез приобретенной АВМ полностью не установлен, предполагается, что она является результатом развития артериовенозных фистул, вызванных некрозом ворсинок хориона или дефектом эндометрия в рубцовой ткани, способствующим аномальному ангиогенезу [3]. В последние годы появились сообщения о том, что АВМ может быть сопутствующим осложнением у женщин с беременностью в рубце (БР) [4–6], в том числе с неразвивающейся БР [7]. В 2013 году P. Kochhar с соавт. представили случай БР, осложненной АВМ матки. Диагноз был поставлен с помощью цветной 3D-допплерографии, показавшей высоковаскулярную опухоль в истмическом отделе матки. Результаты компьютерной ангиографии подтвердили диагноз АВМ. Пациентке была выполнена селективная эмболизация маточных артерий (ЭМА) с последующими еженедельными инъекциями метотрексата. Выздоровление прошло без осложнений [5]. Позднее S. Jha с соавт. описали случай АВМ матки у 27-летней женщины с непрекращающимся вагинальным кровотечением в течение двух с половиной месяцев после дилатации и эвакуации, проведенных по поводу БР при сроке 10 + 4 недели. По результатам сонографии с цветной допплерографией были выявлены расширенные извитые сосуды вокруг образования в нижнем сегменте матки, что указывало на БР с АВМ. Данные цифровой ангиографии подтвердили диагноз. Двусторонняя ЭМА привела к полной деваскуляризации АВМ. В последующем у пациентки не было отмечено каких-либо симптомов [4]. X. Li с соавт. представили случай БР в сочетании с АВМ, в котором во время консервативного лечения метотрексатом остро возникло обильное вагинальное кровотечение. Пациентке была успешно проведена трансвагинальная операция с сохранением фертильности. Операция состояла из четырех этапов: этап 1 – обнажение шейки матки; этап 2 – рассечение маточно-пузырного пространства; этап 3 – удаление беременности в рубце; 4 – устранение дефекта стенки матки отдельными рассасывающимися швами. В течение восьми месяцев наблюдения у пациентки не было отмечено каких-либо симптомов [6]. Имеется сообщение китайских специалистов о случае острого массивного вагинального кровотечения, которое возникло через 53 дня после лапаротомического удаления беременности в рубце. По данным ультразвуковой допплерографии было подтверждено наличие АВМ. Селективная ЭМА не удалась вследствие наличия тонких и изогнутых кровеносных сосудов. Поражение уменьшилось в размерах после прямой внутриматочной инъекции тромбина; однако массивное вагинальное кровотечение повторилось и поставило под угрозу жизнь пациентки. По жизненным показаниям была проведена гистерэктомия. Ведущими зарубежными экспертами этой патологии было предложено лечение БР как причинного фактора приобретенной АВМ [8]. В то же время оптимальное лечение для таких пациенток до сих пор не определено, а варианты его включают цитотоксические препараты, удаление очага поражения, гистерэктомию и ЭМА [4, 5, 8]. Мы сообщаем о случае АВМ у пациентки с неразвивающейся беременностью в рубце после кесарева сечения, проявившейся после медикаментозного аборта с последующей вакуум-аспирацией и сопровождающейся аномальными маточными кровотечениями в течение длительного времени. Собственный случай Пациентка С., 39 лет, в анамнезе двое срочных родов (кесарево сечение) и два медицинских аборта. Настоящая беременность – пятая. По данным ультразвукового исследования (УЗИ) была диагностирована неразвивающаяся беременность при сроке 6–7 недель. 08.10.2023 в условиях гинекологического отделения городской больницы по месту жительства было проведено медикаментозное прерывание беременности. В течение двух недель после медикаментозного прерывания беременности отмечались кровянистые выделения из половых путей. По данным УЗИ был диагностирован неполный медикаментозный аборт, по поводу чего 23.10.2023 в гинекологическом отделении была проведена вакуум-аспирация содержимого полости матки. В последующем пациентка наблюдалась амбулаторно и отмечала периодические кровянистые выделения из половых путей. По данным УЗИ от 31.10.2023: «эхопризнаки пузырного заноса». Уровень хорионического гонадотропина человека (ХГЧ) от 02.11.2023 – 45 121 мМЕ/мл. Полученный в ходе вакуум-аспирации материал был направлен для иммуногистохимического (ИГХ) исследования в патологоанатомическую лабораторию Красноярской краевой клинической больницы. На фоне продолжающихся кровянистых выделений из половых путей с подозрением на пузырный занос пациентка повторно была госпитализирована в гинекологическое отделение городской больницы по месту жительства. Отмечено снижение уровня гемоглобина до 86 г/л. 13.11.2023 была выполнена диагностическая лапароскопия; гистероскопия, резекция хориальной ткани. Результаты гистологического исследования: морфологическая картина неполного медикаментозного аборта, с формированием плацентарного полипа. В ходе дальнейшего амбулаторного наблюдения отмечено снижение уровня ХГЧ до 220 мМЕ/мл. По данным УЗИ от 06.12.2023 отмечены структурные изменения в миометрии, формирование маточной грыжи с признаками врастания хориона в рубец после кесарева, выраженное варикозное расширение вен матки, наличие артериовенозной мальформации матки. 13.12.2023 (через два месяца после медикаментозного аборта) у пациентки в очередной раз отмечен эпизод обильного кровотечения из половых путей, по поводу чего она снова была госпитализирована в стационар. При поступлении отмечается снижение уровня гемоглобина до 83 г/л, тромбоцитов до 110 тыс. ед/мкл, фибриногена до 1,19 г/л. По данным ИГХ-исследования не исключался пузырный занос. С учетом подозрения на пузырный занос, наличия АВМ матки, тяжести состояния (анемия, тромбоцитопения) и безуспешности лечения по месту жительства пациентка была направлена в гинекологическое отделение Красноярского краевого клинического центра охраны материнства и детства (ЦОМД). По данным УЗИ отмечено увеличение размеров матки до 66 × 49 × 65 мм, наличие выраженных структурных изменений в миометрии – формирование маточной грыжи с признаками врастания хориона в рубец после кесарева сечения; расширение полости матки в нижней трети до 16 мм с наличием гетерогенного содержимого (рис. 1А). По задней стенке матки в области перешейка определяется зона повышенной васкуляризации, размерами 46 × 45 мм, с деформацией наружного контура матки. По данным допплерометрии в режиме цветного допплеровского картирования в этой зоне отмечена выраженная васкуляризация с артериальным и венозным спектром кровотока (рис. 1Б). По результатам МРТ в проекции нижнего сегмента передней стенки матки определяются рубцовые изменения с образованием «ниши» протяженностью до 21 мм, шириной до 48 мм, высотой до 25 мм, с признаками формирования маточной грыжи. Справа по периферии «ниши» в полости матки определяется объемное образование неправильной формы, с неровными нечеткими контурами, размером 38 × 39 × 24 мм, с гетерогенными сигнальными характеристиками, с наличием в ее структуре множества округлых участков. Отмечается повышенная васкуляризация прилежащего к опухоли миометрия (более выражено в области передней стенки матки). Предварительный предоперационный диагноз. Основное заболевание: неполный аборт после прерывания неразвивающейся беременности в рубце после кесарева сечения. Пузырный занос? Осложнения: артериовенозная мальформация матки. Аномальное маточное кровотечение. Постгеморрагическая анемия тяжелой степени. С учетом наличия АВМ матки и высокого риска интраоперационного кровотечения накануне операции была произведена двусторонняя эмболизация маточных артерий. При артериографии было установлено, что из ее периферических разветвлений происходит контрастирование артериальной сети матки, которая гиперваскулярна, с выраженным артериальным компонентом округлой формы. 21.12.2023 произведены лапаротомия, иссечение передней стенки матки в пределах здоровых тканей, метропластика. Интраоперационно: тело матки незначительно увеличено, в области перешейка, больше слева, образование размерами 40 × 40 мм, синюшного цвета, представленное плотной тканью. Образование иссечено в пределах здоровых тканей, произведено ушивание дефекта передней стенки матки двумя рядами отдельных швов (рис. 3А). В области задней стенки матки справа определяется образование, выбухающее через серозный слой, размерами 50 × 40 мм (АВМ) (рис. 3Б). Общая кровопотеря составила 400 мл. Пациентка выписана в удовлетворительном состоянии из стационара на 7-е сутки. Результаты гистологического исследования: «морфологическая картина наиболее характерна для плацентарного полипа с инвазией в область послеоперационного рубца на матке» Обсуждение В практике врача – акушера-гинеколога все чаще стали встречаться случаи, которые требуют особого внимания в проведении дифференциальной диагностики, и одними из таких случаев являются неразвивающаяся беременность и неполный аборт в рубце после кесарева сечения [7, 9]. Частота встречаемости таких случаев соответствует растущей частоте кесаревых сечений. Сложность диагностики связана с гибелью эмбриона на ранних сроках беременности при его прикреплении в рубце. Кроме того, при несвоевременном выявлении и отсутствии лечения БР может привести к серьезным осложнениям у матери. АВМ может возникнуть как при прогрессирующей, так и при неразвивающейся беременности в рубце после кесарева сечения. Наличие остаточных продуктов зачатия может представлять диагностическую дилемму, а клиническая картина может быть атипичной. Для диагностики АВМ матки использовалось несколько неинвазивных методов диагностики, таких как компьютерная томографическая ангиография, магнитно-резонансная томография, ультразвуковая допплерография с цветным потоком, трехмерное ультразвуковое исследование (3D), силовая допплерография и цветная допплерография в амплитудном режиме [10–12]. Сохранение фертильности у пациенток с БР в сочетании с АВМ является сложной задачей в связи с тем, что такая потенциально опасная для жизни комбинация может быть связана с неконтролируемым кровотечением, приводящим к гистерэктомии. Результаты систематического обзора, посвященного ведению и исходам у пациенток с БР, осложненной АВМ, показали, что методы лечения включали консервативное и хирургическое лечение. Консервативное лечение заключалось во введении метотрексата, хирургическое лечение – в хирургической резекции нижнего сегмента матки или гистерэктомии. Частота гистерэктомий у пациенток, которым первоначально была выбрана консервативная тактика, составила 71,4%, что более чем в два раза превышало общую частоту гистерэктомий при лечении БР, осложненных АВМ (30,4%) [13]. ЭМА является методом выбора для пациенток репродуктивного возраста с АВМ и аномальными маточными кровотечениями [14, 15]. Лапароскопическая резекция АВМ матки может стать альтернативой гистерэктомии с сохранением фертильности у пациенток, которым не помогло эндоваскулярное лечение [16]. В 2022 году появилась публикация о новом методе лечения катастрофических кровотечений, вызванных приобретенной АВМ матки, который позволяет сохранить фертильность. Этот метод включает проведение комбинированной лапароскопической перевязки маточных артерий и ушивание АВМ [17]. Описанный в нашей статье клинический случай является показательным примером, подтверждающим актуальность данной проблемы, сложности в диагностике и лечении. Проведенный анализ позволяет выделить несколько ключевых моментов. 1. В течение двух месяцев после медикаментозного прерывания неразвивающейся беременности и вакуум-аспирации содержимого полости матки у пациентки отмечались непрекращающиеся кровянистые выделения из половых путей. В то же время диагноз несостоявшегося выкидыша при беременности в рубце не был своевременно установлен, несмотря на многократно выполняемые УЗ-исследования. 2. В учреждении второго уровня отсутствовала возможность проведения высокоинформативных методов визуализации, таких как компьютерная томографическая ангиография, магнитно-резонансная томография, ультразвуковая допплерография с цветным потоком, трехмерное ультразвуковое исследование (3D), что затрудняло своевременно диагностировать БР и АВМ. 3. В учреждении третьего уровня выполнение высокоинформативных методов визуализации, таких как магнитно-резонансная томография, ультразвуковая допплерография с цветным потоком и трехмерное ультразвуковое исследование, позволило установить окончательный диагноз, что было подтверждено интраоперационно и результатами патоморфологического исследования. 4. Проведение оперативного лечения, заключающегося в ЭМА с последующей резекцией нижнего сегмента матки и метропластикой, позволило добиться благополучного исхода в лечении пациентки с несостоявшейся БР после кесарева сечения, осложненной АВМ матки, и сохранить репродуктивную функцию. Заключение АВМ матки – потенциально опасное для жизни заболевание, и его диагностика требует от практикующих врачей – акушеров-гинекологов высокой степени настороженности. С ростом числа оперативных вмешательств на матке, таких как кюретаж, миомэктомия и кесарево сечение, возрастает частота приобретенных АВМ. Своевременная диагностика АВМ позволяет избежать гистерэктомии и сохранить фертильность пациенткам репродуктивного возраста.
Литература
1. Huynh C., Ha T.N., Hoang V.T., Huynh P.H. Acquired lifethreatening uterine arteriovenous malformation treated by endovascular embolization. Radiol. Case Rep. 2020; 16: 241–5. 2. Bartolone M., Saluzzi E., Mazzeo A., D’Ambrosio V., Corno S., Mascio D.D., Manganaro L., Giancotti A. Uterine Arteriovenous Malformations. J. Med. Ultrasound. 2023 Aug 3; 32 (3): 266–270. DOI: 10.4103/jmu.jmu_103_22. 3. Visvalingam G., Lee R., Tan T., Tan H. An Unusual Case of Acquired Uterine Arteriovenous Malformation with Persistent Scar Ectopic Pregnancy Successfully Managed With Uterine Artery Embolization. Journal of Medical Cases. 2016; 7: 143–147. 4. Jha S., Singh A. Arteriovenous Malformation Complicating Cesarean Scar Pregnancy: A Rare Case of Vaginal Bleeding Managed Successfully by Uterine Artery Embolization. J. Family Reprod. Health. 2021 Sep; 15 (3): 210–214. DOI: 10.18502/jfrh.v15i3.7140. 5. Kochhar P.K., Sarangal M., Gupta U. Conservative management of cesarean scar pregnancy with uterine arteriovenous malformation: a case report. J. Reprod. Med. 2013 Jan – Feb; 58 (1–2): 81–4. 6. Li X., Sun W., Chen L., Jin M. Zhang Z., Gao J. Fei X. Cesarean scar pregnancy combined with arteriovenous malformation successfully treated with transvaginal fertility-sparing surgery: A case report and literature review. Medicine (Baltimore). 2020 Jul 31; 99 (31): e21432. DOI: 10.1097/MD.0000000000021432. 7. Javed A. Chander R., Hoodbhoy Z. Uterine Arteriovenous Malformations after Suction Evacuation of Missed Miscarriage. J. Coll. Physicians Surg. Pak. 2018 Mar; 28 (3): S33–S34. DOI: 10.29271/jcpsp.2018.03.S33. 8. Timor-Tritsch I.E., Haynes M.C., Monteagudo A., Khatib N., Kovács S. Ultrasound diagnosis and management of acquired uterine enhanced myometrial vascularity/ arteriovenous malformations. Am. J. Obstet. Gynecol. 2016; 214: 731. DOI: 10.1016/j.ajog.2015.12.024. 9. Курцер М.А., Бреслав И.Ю., Колотилова М.Л., Барыкина О.П., Скрябин Н.В., Курбатская О.Н. Неразвивающаяся беременность в рубце на матке после кесарева сечения: сложности диагностики. Акушерство и гинекология. 2023; 2: 160–164. https://dx.DOI.org/10.18565/aig.2022.214. 10. Jeerakornpassawat D., Tantipalakorn C., Sirilert S., Tongsong T. Sonographic Features of Uterine Arteriovenous Malformation: A Case Series. Diagnostics (Basel). 2024 Apr 23; 14 (9): 873. DOI: 10.3390/diagnostics14090873. 11. Guo S., Wang H., Yu X., Yu Y., Wang C. The diagnostic value of 3.0T MRI in cesarean scar pregnancy. Am. J. Transl. Res. 2021 Jun 15; 13 (6): 6229–6235. 12. Thakur M., Strug M.R., De Paredes J.G., Rambhatla A., Munoz M.I.C. Ultrasonographic technique to differentiate enhanced myometrial vascularity/arteriovenous malformation from retained products of conception. J. Ultrasound. 2022 Jun; 25 (2): 379–386. DOI: 10.1007/ s40477-021-00574-y. 13. Bodur S., Ozdamar O., Kilic S., Gün I. The efficacy of the systemic methotrexate treatment in caesarean scar ectopic pregnancy: a quantitative review of English literature. J. Obstet. Gynaecol. 2015; 35: 290–6. DOI: 10.3109/01443615.2014.954101. 14. El Agwany A.S., Elshafei M. Extensive uterine arteriovenous malformation with hemodynamic instability: Embolization for whole myometrium affection. Eur. J. Obstet. Gynecol. Reprod. Biol. 2018 Mar; 222: 188–191. DOI: 10.1016/j. ejogrb.2018.01.018. 15. Shafqat G., Khan A., Basharat S. Uterine arteriovenous ma lformation complicating a scar ectopic pregnancy. Radiol. Case Rep. 2022 Mar 21; 17 (5): 1670–1673. DOI: 10.1016/j. radcr.2022.02.063. 16. Patton E.W., Moy I., Milad M.P., Vogezang R. Fertilitypreserving management of a uterine arteriovenous malformation: a case report of uterine artery embolization (UAE) followed by laparoscopic resection. J. Minim. Invasive Gynecol. 2015 Jan; 22 (1): 137–41. DOI: 10.1016/j. jmig.2014.07.016. 17. Lu T.F., Shih Y.H., Lu C.H., Sun L. A new fertility-preserving treatment modality for life-threatening bleeding caused by acquired uterine arteriovenous malformation (AVM): Combination laparoscopic ligation of uterine arteries and AVM suture. Taiwan J. Obstet. Gynecol. 2022 Jul; 61 (4): 703–707. DOI: 10.1016/j.tjog.2021.06.001.
Резюме
Артериовенозная мальформация матки (АВМ) – это аномальное соединение между артериями и венами, которое может явиться опасным для жизни источником кровотечения. Обычно у пациенток с АВМ наблюдается вагинальное кровотечение после аборта (медикаментозного/хирургического) или кесарева сечения. Выбор метода лечения АВМ зависит от симптомов, возраста, желания сохранить фертильность, локализации и размера поражения. Мы сообщаем о случае АВМ у пациентки с неразвивающейся беременностью в рубце после кесарева сечения, проявившейся после медикаментозного прерывания неразвивающейся беременности с последующей вакуум-аспирацией.
Артериовенозная мальформация (АВМ) – это врожденное или приобретенное патологическое состояние, при котором наблюдаются аномальные сосудистые шунты между кровеносными сосудами миометрия и необычно высокая скорость кровотока [1, 2]. Приобретенная АВМ обычно является последствием хирургических вмешательств на матке, таких как дилатация и кюретаж, а также операция кесарева сечения. Хотя патогенез приобретенной АВМ полностью не установлен, предполагается, что она является результатом развития артериовенозных фистул, вызванных некрозом ворсинок хориона или дефектом эндометрия в рубцовой ткани, способствующим аномальному ангиогенезу [3]. В последние годы появились сообщения о том, что АВМ может быть сопутствующим осложнением у женщин с беременностью в рубце (БР) [4–6], в том числе с неразвивающейся БР [7]. В 2013 году P. Kochhar с соавт. представили случай БР, осложненной АВМ матки. Диагноз был поставлен с помощью цветной 3D-допплерографии, показавшей высоковаскулярную опухоль в истмическом отделе матки. Результаты компьютерной ангиографии подтвердили диагноз АВМ. Пациентке была выполнена селективная эмболизация маточных артерий (ЭМА) с последующими еженедельными инъекциями метотрексата. Выздоровление прошло без осложнений [5]. Позднее S. Jha с соавт. описали случай АВМ матки у 27-летней женщины с непрекращающимся вагинальным кровотечением в течение двух с половиной месяцев после дилатации и эвакуации, проведенных по поводу БР при сроке 10 + 4 недели. По результатам сонографии с цветной допплерографией были выявлены расширенные извитые сосуды вокруг образования в нижнем сегменте матки, что указывало на БР с АВМ. Данные цифровой ангиографии подтвердили диагноз. Двусторонняя ЭМА привела к полной деваскуляризации АВМ. В последующем у пациентки не было отмечено каких-либо симптомов [4]. X. Li с соавт. представили случай БР в сочетании с АВМ, в котором во время консервативного лечения метотрексатом остро возникло обильное вагинальное кровотечение. Пациентке была успешно проведена трансвагинальная операция с сохранением фертильности. Операция состояла из четырех этапов: этап 1 – обнажение шейки матки; этап 2 – рассечение маточно-пузырного пространства; этап 3 – удаление беременности в рубце; 4 – устранение дефекта стенки матки отдельными рассасывающимися швами. В течение восьми месяцев наблюдения у пациентки не было отмечено каких-либо симптомов [6]. Имеется сообщение китайских специалистов о случае острого массивного вагинального кровотечения, которое возникло через 53 дня после лапаротомического удаления беременности в рубце. По данным ультразвуковой допплерографии было подтверждено наличие АВМ. Селективная ЭМА не удалась вследствие наличия тонких и изогнутых кровеносных сосудов. Поражение уменьшилось в размерах после прямой внутриматочной инъекции тромбина; однако массивное вагинальное кровотечение повторилось и поставило под угрозу жизнь пациентки. По жизненным показаниям была проведена гистерэктомия. Ведущими зарубежными экспертами этой патологии было предложено лечение БР как причинного фактора приобретенной АВМ [8]. В то же время оптимальное лечение для таких пациенток до сих пор не определено, а варианты его включают цитотоксические препараты, удаление очага поражения, гистерэктомию и ЭМА [4, 5, 8]. Мы сообщаем о случае АВМ у пациентки с неразвивающейся беременностью в рубце после кесарева сечения, проявившейся после медикаментозного аборта с последующей вакуум-аспирацией и сопровождающейся аномальными маточными кровотечениями в течение длительного времени. Собственный случай Пациентка С., 39 лет, в анамнезе двое срочных родов (кесарево сечение) и два медицинских аборта. Настоящая беременность – пятая. По данным ультразвукового исследования (УЗИ) была диагностирована неразвивающаяся беременность при сроке 6–7 недель. 08.10.2023 в условиях гинекологического отделения городской больницы по месту жительства было проведено медикаментозное прерывание беременности. В течение двух недель после медикаментозного прерывания беременности отмечались кровянистые выделения из половых путей. По данным УЗИ был диагностирован неполный медикаментозный аборт, по поводу чего 23.10.2023 в гинекологическом отделении была проведена вакуум-аспирация содержимого полости матки. В последующем пациентка наблюдалась амбулаторно и отмечала периодические кровянистые выделения из половых путей. По данным УЗИ от 31.10.2023: «эхопризнаки пузырного заноса». Уровень хорионического гонадотропина человека (ХГЧ) от 02.11.2023 – 45 121 мМЕ/мл. Полученный в ходе вакуум-аспирации материал был направлен для иммуногистохимического (ИГХ) исследования в патологоанатомическую лабораторию Красноярской краевой клинической больницы. На фоне продолжающихся кровянистых выделений из половых путей с подозрением на пузырный занос пациентка повторно была госпитализирована в гинекологическое отделение городской больницы по месту жительства. Отмечено снижение уровня гемоглобина до 86 г/л. 13.11.2023 была выполнена диагностическая лапароскопия; гистероскопия, резекция хориальной ткани. Результаты гистологического исследования: морфологическая картина неполного медикаментозного аборта, с формированием плацентарного полипа. В ходе дальнейшего амбулаторного наблюдения отмечено снижение уровня ХГЧ до 220 мМЕ/мл. По данным УЗИ от 06.12.2023 отмечены структурные изменения в миометрии, формирование маточной грыжи с признаками врастания хориона в рубец после кесарева, выраженное варикозное расширение вен матки, наличие артериовенозной мальформации матки. 13.12.2023 (через два месяца после медикаментозного аборта) у пациентки в очередной раз отмечен эпизод обильного кровотечения из половых путей, по поводу чего она снова была госпитализирована в стационар. При поступлении отмечается снижение уровня гемоглобина до 83 г/л, тромбоцитов до 110 тыс. ед/мкл, фибриногена до 1,19 г/л. По данным ИГХ-исследования не исключался пузырный занос. С учетом подозрения на пузырный занос, наличия АВМ матки, тяжести состояния (анемия, тромбоцитопения) и безуспешности лечения по месту жительства пациентка была направлена в гинекологическое отделение Красноярского краевого клинического центра охраны материнства и детства (ЦОМД). По данным УЗИ отмечено увеличение размеров матки до 66 × 49 × 65 мм, наличие выраженных структурных изменений в миометрии – формирование маточной грыжи с признаками врастания хориона в рубец после кесарева сечения; расширение полости матки в нижней трети до 16 мм с наличием гетерогенного содержимого (рис. 1А). По задней стенке матки в области перешейка определяется зона повышенной васкуляризации, размерами 46 × 45 мм, с деформацией наружного контура матки. По данным допплерометрии в режиме цветного допплеровского картирования в этой зоне отмечена выраженная васкуляризация с артериальным и венозным спектром кровотока (рис. 1Б). По результатам МРТ в проекции нижнего сегмента передней стенки матки определяются рубцовые изменения с образованием «ниши» протяженностью до 21 мм, шириной до 48 мм, высотой до 25 мм, с признаками формирования маточной грыжи. Справа по периферии «ниши» в полости матки определяется объемное образование неправильной формы, с неровными нечеткими контурами, размером 38 × 39 × 24 мм, с гетерогенными сигнальными характеристиками, с наличием в ее структуре множества округлых участков. Отмечается повышенная васкуляризация прилежащего к опухоли миометрия (более выражено в области передней стенки матки). Предварительный предоперационный диагноз. Основное заболевание: неполный аборт после прерывания неразвивающейся беременности в рубце после кесарева сечения. Пузырный занос? Осложнения: артериовенозная мальформация матки. Аномальное маточное кровотечение. Постгеморрагическая анемия тяжелой степени. С учетом наличия АВМ матки и высокого риска интраоперационного кровотечения накануне операции была произведена двусторонняя эмболизация маточных артерий. При артериографии было установлено, что из ее периферических разветвлений происходит контрастирование артериальной сети матки, которая гиперваскулярна, с выраженным артериальным компонентом округлой формы. 21.12.2023 произведены лапаротомия, иссечение передней стенки матки в пределах здоровых тканей, метропластика. Интраоперационно: тело матки незначительно увеличено, в области перешейка, больше слева, образование размерами 40 × 40 мм, синюшного цвета, представленное плотной тканью. Образование иссечено в пределах здоровых тканей, произведено ушивание дефекта передней стенки матки двумя рядами отдельных швов (рис. 3А). В области задней стенки матки справа определяется образование, выбухающее через серозный слой, размерами 50 × 40 мм (АВМ) (рис. 3Б). Общая кровопотеря составила 400 мл. Пациентка выписана в удовлетворительном состоянии из стационара на 7-е сутки. Результаты гистологического исследования: «морфологическая картина наиболее характерна для плацентарного полипа с инвазией в область послеоперационного рубца на матке» Обсуждение В практике врача – акушера-гинеколога все чаще стали встречаться случаи, которые требуют особого внимания в проведении дифференциальной диагностики, и одними из таких случаев являются неразвивающаяся беременность и неполный аборт в рубце после кесарева сечения [7, 9]. Частота встречаемости таких случаев соответствует растущей частоте кесаревых сечений. Сложность диагностики связана с гибелью эмбриона на ранних сроках беременности при его прикреплении в рубце. Кроме того, при несвоевременном выявлении и отсутствии лечения БР может привести к серьезным осложнениям у матери. АВМ может возникнуть как при прогрессирующей, так и при неразвивающейся беременности в рубце после кесарева сечения. Наличие остаточных продуктов зачатия может представлять диагностическую дилемму, а клиническая картина может быть атипичной. Для диагностики АВМ матки использовалось несколько неинвазивных методов диагностики, таких как компьютерная томографическая ангиография, магнитно-резонансная томография, ультразвуковая допплерография с цветным потоком, трехмерное ультразвуковое исследование (3D), силовая допплерография и цветная допплерография в амплитудном режиме [10–12]. Сохранение фертильности у пациенток с БР в сочетании с АВМ является сложной задачей в связи с тем, что такая потенциально опасная для жизни комбинация может быть связана с неконтролируемым кровотечением, приводящим к гистерэктомии. Результаты систематического обзора, посвященного ведению и исходам у пациенток с БР, осложненной АВМ, показали, что методы лечения включали консервативное и хирургическое лечение. Консервативное лечение заключалось во введении метотрексата, хирургическое лечение – в хирургической резекции нижнего сегмента матки или гистерэктомии. Частота гистерэктомий у пациенток, которым первоначально была выбрана консервативная тактика, составила 71,4%, что более чем в два раза превышало общую частоту гистерэктомий при лечении БР, осложненных АВМ (30,4%) [13]. ЭМА является методом выбора для пациенток репродуктивного возраста с АВМ и аномальными маточными кровотечениями [14, 15]. Лапароскопическая резекция АВМ матки может стать альтернативой гистерэктомии с сохранением фертильности у пациенток, которым не помогло эндоваскулярное лечение [16]. В 2022 году появилась публикация о новом методе лечения катастрофических кровотечений, вызванных приобретенной АВМ матки, который позволяет сохранить фертильность. Этот метод включает проведение комбинированной лапароскопической перевязки маточных артерий и ушивание АВМ [17]. Описанный в нашей статье клинический случай является показательным примером, подтверждающим актуальность данной проблемы, сложности в диагностике и лечении. Проведенный анализ позволяет выделить несколько ключевых моментов. 1. В течение двух месяцев после медикаментозного прерывания неразвивающейся беременности и вакуум-аспирации содержимого полости матки у пациентки отмечались непрекращающиеся кровянистые выделения из половых путей. В то же время диагноз несостоявшегося выкидыша при беременности в рубце не был своевременно установлен, несмотря на многократно выполняемые УЗ-исследования. 2. В учреждении второго уровня отсутствовала возможность проведения высокоинформативных методов визуализации, таких как компьютерная томографическая ангиография, магнитно-резонансная томография, ультразвуковая допплерография с цветным потоком, трехмерное ультразвуковое исследование (3D), что затрудняло своевременно диагностировать БР и АВМ. 3. В учреждении третьего уровня выполнение высокоинформативных методов визуализации, таких как магнитно-резонансная томография, ультразвуковая допплерография с цветным потоком и трехмерное ультразвуковое исследование, позволило установить окончательный диагноз, что было подтверждено интраоперационно и результатами патоморфологического исследования. 4. Проведение оперативного лечения, заключающегося в ЭМА с последующей резекцией нижнего сегмента матки и метропластикой, позволило добиться благополучного исхода в лечении пациентки с несостоявшейся БР после кесарева сечения, осложненной АВМ матки, и сохранить репродуктивную функцию. Заключение АВМ матки – потенциально опасное для жизни заболевание, и его диагностика требует от практикующих врачей – акушеров-гинекологов высокой степени настороженности. С ростом числа оперативных вмешательств на матке, таких как кюретаж, миомэктомия и кесарево сечение, возрастает частота приобретенных АВМ. Своевременная диагностика АВМ позволяет избежать гистерэктомии и сохранить фертильность пациенткам репродуктивного возраста.
Литература
1. Huynh C., Ha T.N., Hoang V.T., Huynh P.H. Acquired lifethreatening uterine arteriovenous malformation treated by endovascular embolization. Radiol. Case Rep. 2020; 16: 241–5. 2. Bartolone M., Saluzzi E., Mazzeo A., D’Ambrosio V., Corno S., Mascio D.D., Manganaro L., Giancotti A. Uterine Arteriovenous Malformations. J. Med. Ultrasound. 2023 Aug 3; 32 (3): 266–270. DOI: 10.4103/jmu.jmu_103_22. 3. Visvalingam G., Lee R., Tan T., Tan H. An Unusual Case of Acquired Uterine Arteriovenous Malformation with Persistent Scar Ectopic Pregnancy Successfully Managed With Uterine Artery Embolization. Journal of Medical Cases. 2016; 7: 143–147. 4. Jha S., Singh A. Arteriovenous Malformation Complicating Cesarean Scar Pregnancy: A Rare Case of Vaginal Bleeding Managed Successfully by Uterine Artery Embolization. J. Family Reprod. Health. 2021 Sep; 15 (3): 210–214. DOI: 10.18502/jfrh.v15i3.7140. 5. Kochhar P.K., Sarangal M., Gupta U. Conservative management of cesarean scar pregnancy with uterine arteriovenous malformation: a case report. J. Reprod. Med. 2013 Jan – Feb; 58 (1–2): 81–4. 6. Li X., Sun W., Chen L., Jin M. Zhang Z., Gao J. Fei X. Cesarean scar pregnancy combined with arteriovenous malformation successfully treated with transvaginal fertility-sparing surgery: A case report and literature review. Medicine (Baltimore). 2020 Jul 31; 99 (31): e21432. DOI: 10.1097/MD.0000000000021432. 7. Javed A. Chander R., Hoodbhoy Z. Uterine Arteriovenous Malformations after Suction Evacuation of Missed Miscarriage. J. Coll. Physicians Surg. Pak. 2018 Mar; 28 (3): S33–S34. DOI: 10.29271/jcpsp.2018.03.S33. 8. Timor-Tritsch I.E., Haynes M.C., Monteagudo A., Khatib N., Kovács S. Ultrasound diagnosis and management of acquired uterine enhanced myometrial vascularity/ arteriovenous malformations. Am. J. Obstet. Gynecol. 2016; 214: 731. DOI: 10.1016/j.ajog.2015.12.024. 9. Курцер М.А., Бреслав И.Ю., Колотилова М.Л., Барыкина О.П., Скрябин Н.В., Курбатская О.Н. Неразвивающаяся беременность в рубце на матке после кесарева сечения: сложности диагностики. Акушерство и гинекология. 2023; 2: 160–164. https://dx.DOI.org/10.18565/aig.2022.214. 10. Jeerakornpassawat D., Tantipalakorn C., Sirilert S., Tongsong T. Sonographic Features of Uterine Arteriovenous Malformation: A Case Series. Diagnostics (Basel). 2024 Apr 23; 14 (9): 873. DOI: 10.3390/diagnostics14090873. 11. Guo S., Wang H., Yu X., Yu Y., Wang C. The diagnostic value of 3.0T MRI in cesarean scar pregnancy. Am. J. Transl. Res. 2021 Jun 15; 13 (6): 6229–6235. 12. Thakur M., Strug M.R., De Paredes J.G., Rambhatla A., Munoz M.I.C. Ultrasonographic technique to differentiate enhanced myometrial vascularity/arteriovenous malformation from retained products of conception. J. Ultrasound. 2022 Jun; 25 (2): 379–386. DOI: 10.1007/ s40477-021-00574-y. 13. Bodur S., Ozdamar O., Kilic S., Gün I. The efficacy of the systemic methotrexate treatment in caesarean scar ectopic pregnancy: a quantitative review of English literature. J. Obstet. Gynaecol. 2015; 35: 290–6. DOI: 10.3109/01443615.2014.954101. 14. El Agwany A.S., Elshafei M. Extensive uterine arteriovenous malformation with hemodynamic instability: Embolization for whole myometrium affection. Eur. J. Obstet. Gynecol. Reprod. Biol. 2018 Mar; 222: 188–191. DOI: 10.1016/j. ejogrb.2018.01.018. 15. Shafqat G., Khan A., Basharat S. Uterine arteriovenous ma lformation complicating a scar ectopic pregnancy. Radiol. Case Rep. 2022 Mar 21; 17 (5): 1670–1673. DOI: 10.1016/j. radcr.2022.02.063. 16. Patton E.W., Moy I., Milad M.P., Vogezang R. Fertilitypreserving management of a uterine arteriovenous malformation: a case report of uterine artery embolization (UAE) followed by laparoscopic resection. J. Minim. Invasive Gynecol. 2015 Jan; 22 (1): 137–41. DOI: 10.1016/j. jmig.2014.07.016. 17. Lu T.F., Shih Y.H., Lu C.H., Sun L. A new fertility-preserving treatment modality for life-threatening bleeding caused by acquired uterine arteriovenous malformation (AVM): Combination laparoscopic ligation of uterine arteries and AVM suture. Taiwan J. Obstet. Gynecol. 2022 Jul; 61 (4): 703–707. DOI: 10.1016/j.tjog.2021.06.001.
